Rzadki przypadek współwystępowania wrodzonej torbielowatości gruczolakowatej płuca z wielotorbielowatością nerek

Rare case of congenital cystic adenomatoid malformation associated with polycystic kidney disease

Janusz Jabłoński, Zbigniew Jankowski, Anna Sitkiewicz, Małgorzata Lewandowska, Ewa Andrzejewska
Klinika Chirurgii i Onkologii Dziecięce,j UM w Łodzi
Kierownik: prof. dr hab. n. med. E. Andrzejewska


Streszczenie
Wrodzona torbielowatość gruczolakowata płuc jest rzadką wadą rozwojową powstającą w wyniku nieprawidłowego rozwoju płuc płodu. W 4-26% przypadków współistnieje z innymi wadami wrodzonymi. Autorzy przedstawiają przypadek współwystępowania wrodzonej torbielowatości gruczolakowatej płuc typu 2 i wielotorbielowatości nerek. Współistnienie tych dwóch wad jest bardzo rzadkie. W literaturze udało się odnaleźć jedynie cztery podobne doniesienia.
Dziewczynka 2-letnia została przyjęta do Kliniki Chirurgii i Onkologii Dziecięcej Uniwersytetu Medycznego w Łodzi z powodu zapalenia płuc oraz odmy opłucnowej po stronie lewej. Przez trzy tygodnie pacjentka leczona była antybiotykami. Badanie radiologiczne klatki piersiowej wykazało znaczne rozdęcie górnego płata płuca lewego z przesunięciem sylwetki serca na stronę prawą. Tomografia komputerowa uwidoczniła w górnym płacie lewego płuca komory powietrzne, wolne powietrze w jamie opłucnej po stronie lewej oraz przemieszczenie śródpiersia na stronę prawą. Pacjentkę zakwalifikowano do torakotomii. Śródoperacyjnie stwierdzono liczne twory torbielowate w płacie górnym lewego płuca. Zmienioną część płuca usunięto. Wynik badania histopatologicznego odpowiadał rozpoznaniu wrodzonej torbielowatości gruczolakowatej płuc typu 2. Badanie ultrasonograficzne uwidoczniło też wielokomorową torbiel w obu nerkach. Wymiary torbieli w nerce lewej i prawej wynosiły odpowiednio 54x45x45 mm oraz 25x21x24 mm. Obserwowano znaczne powiększanie się wymiarów torbieli nerki lewej. Dziesięć miesięcy po pierwszej hospitalizacji wykonano usunięcie zmienionego torbielowato dolnego bieguna nerki lewej. Stwierdzenie pojedynczej zmiany torbielowatej w nerce u dziecka z CCAM obliguje do powtarzania badań kontrolnych,

Słowa kluczowe: wrodzona torbielowatość gruczolakowata płuc, wielotorbielowatość nerek, dzieci


Abstract
Congenital cystic adenomatoid malformation (CCAM) is a rare pulmonary abnormality that results from aberrant fetal lung development. It about 4-26% of cases it can be associated with other congenital abnormalities. We describe a case of congenital cystic adenomatoid malformation 2 associated with polycystic kidney disease. The association of these two congenital malformations is exceptional. Only four similar cases have been reported in the literature. A 2-year-old girl was referred to the Department of Paediatric Surgery and Oncology Medical University of Lodz with pneumonia and left pneumothorax. For three weeks prior to referral the patient was treated with antibiotics. Chest x-ray revealed hyperinflation of left upper lobe with mediastinal shift to right. Computer tomographic scan of the lung revealed multiple cyst in the left upper lobe, left-site pneumothorax and mediastinal shift to the right. The patient underwent thoracotomy. Intraoperatively, multiple cysts in the left upper lobe were found and left upper lobectomy was performed. Histologic study was compatible with type 2 congenital cystic adenomatoid malformation. Ultrasound examination showed multilocular cysts in both kidneys. The dimensions of the cysts were: 54x45x45 mm and 25x21x24 mm on the left and right sides, respectively. Significant increase in cyst size on the left side was observed. Ten months after first hospitalization resection of the cystic lower pole of the left kidney was performed. The presence of even a single renal cyst in a child with CCAM is an indication for further follow up examinations.



Key words: congenital cystic adenomatoid malformation, polycystic kidney disease, children imaging

WSTĘP
Wrodzona torbielowatość gruczolakowata płuc (CCAM – congenital cystic adenomatoid malformation) jest rzadką wadą rozwojową układu oddechowego. Po raz pierwszy została opisana przez Ch’in-a i Tanga w 1949 roku (1). CCAM stanowi ok. 25% wszystkich wad wrodzonych płuc (2). Częstość występowania tej wady wynosi 1/25 000-35 000 ciąż (3). CCAM występuje z jednakową częstością u obu płci, nie ma związku z wiekiem matki ani z zakażeniem wewnątrzmacicznym (4). Zmiany mogą ulegać transformacji złośliwej (5).
CCAM powstaje w wyniku zatrzymania prawidłowego rozwoju płuc płodu na wczesnym etapie embriogenezy tj. w pierwszych 6-7 tygodniach po zapłodnieniu. Stwierdza się nieprawidłowy, gruczolakowaty rozrost oskrzelików końcowych z jednoczesnym ograniczeniem wzrastania pęcherzyków płucnych. Powstają struktury torbielowato- -gruczolakowate o zmiennym obrazie histopatologicznym, od zmian z przeważającą komponentą torbieli do litego guza z małymi przestrzeniami powietrznymi (4, 6). Powszechnie przyjmowany jest podział CCAM wg Stockera na trzy typy. Typ wady stanowi istotny wskaźnik prognostyczny. Typ 1 to duże torbiele o średnicy powyżej 2 cm wysłane nabłonkiem oddechowym. Ta postać rokuje najlepiej. Typ 2 CCAM charakteryzuje się torbielami o średnicy do 2 cm wysłanymi nabłonkiem sześciennym lub walcowatym. Tej postaci często towarzyszą inne wady rozwojowe, które mogą mieć decydujący wpływ na przeżycie płodu czy noworodka. Typ 3 to zmiany makroskopowo lite o mikrotorbielowatej strukturze i średnicy torbieli poniżej 0,2 cm. Zmiany typu 3 powodują obumarcie płodu lub są letalne po urodzeniu (7, 2).
W życiu płodowym CCAM może towarzyszyć uogólniony obrzęk płodu oraz wielowodzie. Uogólniony obrzęk płodu, w tym wodobrzusze (ascites), płyn w jamie opłucnowej (hydrothorax) i płyn w worku osierdziowym (hydropericardium) związane są z przemieszczeniem śródpiersia i utrudnieniem powrotu żylnego przez powiększające się struktury gruczolakowato-torbielowate płuc. Obecność wielowodzia jest najprawdopodobniej skutkiem utrudnionego połykania płynu owodniowego przez płód z powodu przemieszczenia i uciśnięcia przełyku (4). Opisano również współwystępowanie CCAM oraz innych wad układu oddechowego, a także wad serca, nerek, układu nerwowego oraz pokarmowego (7-21). Autorzy przedstawiają opis przypadku współwystępowania CCAM i wielotorbielowatości nerek. W literaturze światowej udało się odnaleźćjedynie4podobne doniesienia.

OPIS PRZYPADKU
Dziewczynka 2-letnia, K.W. (nr hist. chor. 2017/2009) została przyjęta do Kliniki Chirurgii i Onkologii Dziecięcej UM w Łodzi z powodu utrzymującego się od 3 tygodni zapalenia płuc leczonego antybiotykami oraz objawów odmy opłucnowej po stronie lewej. Był to pierwszy w życiu epizod zapalenia płuc u dziewczynki.
Z wywiadu wiadomo, że pacjentka urodziła się w 40 tyg. ciąży siłami i drogami natury, oceniona według skali Apgar na 10 pkt. Po urodzeniu dziecko było wydolne oddechowo i krążeniowo. Nie obserwowano cech klinicznych wady płuca.
Podczas przyjęcia dziewczynka była wydolna oddechowo.
Badanie rentgenowskie klatki piersiowej wykazało zmiany zapalne obu płuc. Obwodowa część płuca lewego pozbawiona była rysunku naczyniowego z widocznym linijnym zarysem opłucnej płucnej oraz ze znacznym rozdęciem tego płuca w części górnej. Sylwetka serca przesunięta była na stronę prawą. Przepona po stronie prawej była gładko zarysowana, po lewej niewidoczna (ryc. 1). Wykonano w znieczuleniu ogólnym drenaż lewej jamy opłucnej. Obraz kontrolnego rtg, wykonanego po dobie drenażu, w porównaniu z badaniem poprzednim nie uległ zmianie. Badanie TK uwidoczniło w lewym płucu komory powietrzne śr. od kilkunastu do 41 mm z cienkimi przegrodami, wolne powietrze w jamie opłucnej oraz przemieszczenie śródpiersia na stronę prawą (ryc. 2). W badaniu echokardiograficznym stwierdzono prawidłowy obraz anatomiczny i prawidłową czynność serca. Postawiono rozpoznanie torbielowatości płuca lewego z towarzyszącą odmą opłucnową i zapaleniem płuc. Dziewczynkę zakwalifikowano do leczenia operacyjnego. Śródoperacyjnie stwierdzono liczne twory torbielowate w płacie górnym lewego płuca. Zmienioną część płuca usunięto. Okres pooperacyjny przebiegał bez powikłań. Badanie rtg klatki piersiowej, wykonane w 1 dobie po zabiegu, wykazało rozprężenie płuca lewego, gładko zarysowaną przeponę oraz prawidłowo położone serce. Dziewczynkę w stanie ogólnym dobrym wypisano w 15 dobie hospitalizacji do domu. W przesłanym do badania histopatologicznego materiale (nr badania 270-273/09) stwierdzono dużą torbiel i liczne drobne struktury torbielowate. Wyściółkę ich stanowił w części nabłonek walcowaty, w części sześcienny. Obraz radiologiczny i mikroskopowy przemawiał za rozpoznaniem CCAM typu 2.
Wykonane w czasie hospitalizacji badanie ultrasonograficzne uwidoczniło w dolnej części nerki lewej niewielką zmianę torbielowatą o śr. 15 mm. Pacjentkę skierowano do Poradni Urologicznej. Dziewczynka regularnie zgłaszała się w badania kontrolne. Wykonana po 3 miesiącach obserwacji renoscyntygrafia wykazała dobrą czynność wydzielniczą obu nerek oraz ubytek gromadzenia znacznika w dolnym biegunie nerki lewej, w miejscu lokalizacji zmiany torbielowatej. Wykonane w 3 r.ż. badanie USG uwidoczniło wielokomorową torbiel dolnego bieguna nerki lewej o wymiarach 54x45x45 mm oraz podobną zmianę o wymiarach 25x21x24 mm zlokalizowaną w dolnym biegunie nerki prawej. W podstawowych badaniach laboratoryjnych oceniających czynność nerek nie było odchyleń od normy. W związku ze znacznym, postępującym powiększaniem się wymiarów torbieli nerki lewej oraz powracającymi dolegliwościami bólowymi zadecydowano o zakwalifikowaniu pacjentki do leczenia operacyjnego. Dziewczynkę przyjęto do Kliniki Chirurgii i Onkologii Dziecięcej UM w Łodzi (nr hist. chor. 19073/10), gdzie wykonano usunięcie zmienionego torbielowato dolnego bieguna nerki lewej (ryc. 3). Badanie histopatologiczne usuniętej zmiany (nr badania 1715-19/10) potwierdziło obecność wielokomorowej torbieli dolnego bieguna nerki lewej. Badanie USG wykonane w 5 dobie po zabiegu uwidoczniło bliznę po resekcji dolnego bieguna nerki lewej bez cech krwawienia oraz zmianę torbielowatą dolnego bieguna nerki prawej o wymiarach 31x25 mm. Dziewczynkę w stanie ogólnym dobrym wypisano w 8 dobie hospitalizacji do domu. W kontrolnych badaniach u dziewczynki nie stwierdzono odchyleń od normy w rozwoju fizycznym i psychomotorycznym. Pozostaje pod kontrolą Poradni Urologicznej, Chirurgicznej oraz Pulmunologicznej.

DYSKUSJA
W 80-85% CCAM rozpoznawana jest w pierwszych 2 latach życia dziecka, chociaż rozwój technik obrazowania płodu pozwala coraz częściej na postawienie diagnozy prenatalnie (2). Rzadko wada ta pozostaje niezdiagnozowana w dzieciństwie i rozpoznawana dopiero u osób dorosłych (22). CCAM objawia się w okresie noworodkowym postępującą niewydolnością oddechową.
U starszych niemowląt i dzieci, CCAM może objawiać się nawracającymi lub przewlekłymi zakażeniami układu oddechowego, bólem w klatce piersiowej lub odmą opłucnową. Rzadziej CCAM przebiega bezobjawowo i rozpoznawane jest przypadkowo (16). Prezentowana dziewczynka bezpośrednio po urodzeniu i w okresie niemowlęcym nie manifestowała cech klinicznych wady. CCAM zdiagnozowano w 22 miesiącu życia w trakcie pierwszego w życiu, przedłużającego się zapalenia płuc. Podejrzenie zmian torbielowatych w płucach wysunięto na podstawie zdjęcia rentgenowskiego klatki piersiowej, które uwidoczniło znaczne rozdęcie części płuca lewego oraz przemieszczenie serca. Badanie TK potwierdziło istnienie nieprawidłowości w płucu lewym o charakterze torbieli. Rozpoznanie ostateczne, oparte na typowym obrazie śródoperacyjnym, zostało potwierdzone w badaniu histopatologicznym resekowanego płata.
Jedyną skuteczną metodą leczenia tej wady jest chirurgiczna resekcja całej zmiany. Resekcję należy wykonać jak najwcześniej, jeśli dziecko manifestuje objawy choroby. W przypadku noworodków z potwierdzoną CCAM w badaniu TK klatki piersiowej, przy nieobecności objawów klinicznych, brak jest ujednoliconego sposobu postępowania. Według jednych autorów należy odroczyć wykonanie zabiegu chirurgicznego do 1 roku życia (23). Inni autorzy postulują przeprowadzenie zabiegu chirurgicznego bezpośrednio po postawieniu rozpoznania, ze względu na możliwość wystąpienia zakażenia lub zezłośliwienia zmiany (24).
Zazwyczaj po usunięciu zmiany stan dziecka jest stabilny. W miarę upływu czasu pozostały płat operowanego płuca rozpręża się, a śródpiersie wraca na swoje miejsce. Taki też przebieg pooperacyjny stwierdzono u omawianego dziecka.
Z powodzeniem są również podejmowane próby chirurgicznej interwencji prenatalnej. Jedną z takich metod jest założenie shuntu piersiowo-owodniowego odprowadzającego nadmiar płynu z płuc i w ten sposób zmniejszającego ciśnienie wewnątrz klatki piersiowej. Do zabiegu kwalifikuje się płody z prawidłowym kariotypem, bez innych wad strukturalnych, z rozpoznanymi prenatalnie licznymi, dużymi torbielami w płucach, które powiększają się w trakcie obserwacji i uciskają zdrowe fragmenty miąższu płuc (25). Podejmowane są również próby odsysania nadmiaru płynu z większych torbieli. W większości przypadków postępowanie to nie przynosi długotrwałego efektu leczniczego, ze względu na szybkie ponowne napełnianie się torbieli płynem (4).
W 4-26% przypadków CCAM współistnieje z innymi wadami wrodzonymi (13). Wskazuje to na konieczność przeprowadzania rozszerzonej diagnostyki u chorych z tym rozpoznaniem. Stwarza to szansę na wykrycie wad towarzyszących oraz wdrożenie wczesnego postępowania terapeutycznego. Cloutier i wsp., którzy przeanalizowali opublikowane w latach 1949-1986 doniesienia dotyczące CCAM podają, że u 28 spośród 150 analizowanych pacjentów CCAM towarzyszyły inne wady wrodzone (26). W literaturze najczęściej spotyka się opisy równoczesnego wystąpienia CCAM oraz sekwestracji płuc (8-11). Do wad pozapłucnych opisywanych u dzieci z CCAM należą m.in.: wodogłowie, przepuklina przeponowa, atrezja jelita cienkiego, przetoka przełykowo-tchawicza, tetralogia Fallota, wspólny pień tętniczy (13). Spośród autorów polskich, skojarzenie CCAM z innymi wadami wrodzonymi obserwowali Biegański i wsp. Wśród wad towarzyszących CCAM autorzy wymieniają: hipoplazję klatki piersiowej, brak chrząstek oskrzeli, czynnościową niedomykalność zastawki trójdzielnej, aplazję powiek, hipoplazję małżowin usznych oraz ubytek w przegrodzie międzykomorowej (VSD) (14).
Prezentowany w niniejszej pracy przypadek jest dowodem potwierdzającym konieczność poszukiwania wad współistniejących u dzieci z CCAM. W piśmiennictwie udało się odnaleźć jedynie cztery podobne doniesienia dotyczące współistnienia CCAM z torbielowatością nerek (15-18). W polskim piśmiennictwie nie znaleziono opisu koegzystencji powyższych anomalii wrodzonych. Pierwszy przypadek skojarzenia tych dwóch wad przedstawili Roloff i wsp. w 1971 r. (15). Autorzy obserwowali wystąpienie obustronnej wrodzonej torbielowatości gruczolakowatej płuc oraz olbrzymich torbieli rdzenia nerki u 20-miesięcznej dziewczynki. Podobny przypadek współistnienia CCAM i torbielowatości nerek opisali autorzy francuscy (16). Atamanov odnotował przypadek skojarzenia wrodzonych torbieli płuc, nerek oraz tarczycy (17). Kolejny rzadki kazuistyczny opis przedstawili Graham i wsp. (18).
Spośród innych wad układu moczowego u dzieci z CCAM opisano również nefromegalię, dysplazję wielotorbielowatą nerek oraz agenezję nerek. Weinberg i wsp. donoszą o przypadku noworodka urodzonego w 38 tygodniu ciąży, u którego rozpoznano obustronną nefromegalię oraz mnogie torbiele płuc (19). Lee i wsp. obserwowali dysplazję wielotorbielowatą nerki lewej u 21-miesięcznego dziecka z CCAM typu 2 (20). Równoczesne wystąpienie agenezji nerek i CCAM opisali Birdsell i wsp. oraz Stocker i wsp (7, 21).

WNIOSKI
1. Rozpoznanie wrodzonej torbielowatości gruczolakowatej płuc stanowi wskazanie do rozszerzenia diagnostyki w kierunku poszukiwania innych wad rozwojowych.
2. Wycięcie torbielowato zmienionego fragmentu płuc jest postępowaniem z wyboru u pacjentów z CCAM.
3. Uwidocznienie nawet niewielkiej, pojedynczej zmiany torbielowatej w nerce u dziecka z CCAM może nasuwać podejrzenie wielotorbielowatości nerek i obliguje do powtarzania badań kontrolnych.

PIŚMIENNICTWO
1. Ch’in K.Y., Tang M.Y.: Congenital adenomatoid malformation of one lobe of lung with general anasarca. Arch. Pathol. (Chic)., 1949, 48, 221-229.
2. M athai A.M., Kini H., Pai M.R., Shetty A.B., Murali N.: Congenital cystic adenomatoid malformation of lung type 1. J. Pediatr. Surg., 2010, 45 (2), e25-8.
3. Laberge J.M., Flageole H., Pugash D., Khalife S., Blair G., Filiatrault D., Russo P., Lees G., Wilson R.D.: Outcome of the prenatally diagnosed congenital cystic adenomatoid lung malformation: a Canadian experience. Fetal Diagn. Ther., 2001, 16 (3), 178-186.
4. Biegański T., Respondek-Liberska M.: Diagnostyka obrazowa wad wrodzonych płuc: torbiele i zmiany torbielopodobne. Ped. Pol., 2002, 77 (8), 689-700.
5. N asr A., Himidan S., Pastor A.C., Taylor G., Kim P.C.: Is congenital cystic adenomatoid malformation a premalignant lesion for pleuropulmonaryblastoma? J. Pediatr. Surg., 2010, 45 (6), 1086- 1089.
6. M oerman P., Fryns J.P., Vandenberghe K., Devlieger H., Lauweryns J.M.: Pathogenesis of congenital cystic adenomatoid malformation of the lung. Histopathology. 1992, 21 (4), 315-321.
7. Stocker J.T., Madewell J.E., Drake R.M.: Congenital cystic adenomatoid malformation of the lung. Classification and morphologic spectrum. Hum. Pathol., 1977, 8 (2), 55-71.
8. Zangwill B.C., Stocker J.T.: Congenital cystic adenomatoid malformation within an extralobar pulmonary sequestration. Pediatr. Pathol., 1993, 13 (3), 309-315.
9. Hirose R., Suita S., Taguchi T., Koyanagi T., Nakano H.: Extralobar pulmonary sequestration mimicking cystic adenomatoid malformation in prenatal sonographic appearance and histological findings. J. Pediatr. Surg., 1995, 30 (9), 1390-1393.
10. M cLean S.E., Pfeifer J.D., Siegel M.J., Jensen E.R., Schuler P.M., Hirsch R., Mychaliska G.B.: Congenital cystic adenomatoid malformation connected to an extralobar pulmonary sequestration in the contralateral chest: common origin? J. Pediatr. Surg., 2004, 39 (8), e13-17.Chandran H., Upadhyay V., Pease P.W.: Congenital cystic adenomatoid malformation and extralobar sequestration occurring independently in the ipsilateralhemithorax. Pediatr. Surg. Int., 2000, 16 (1-2), 102-103.
11. M ahle W.T., Rychik J., Tian Z.Y., Cohen M.S., Howell L.J., Crombleholme T.M., Flake A.W., Adzick N.S.: Echocardiographic evaluation of the fetus with congenital cystic adenomatoid malformation. Ultrasound Obstet. Gynecol., 2000, 16 (7), 620-624.
12. A nnam V., Korishetty S.I., Yelikar B.R., Hippargi S.B., Shivalingappa D.B.: Bilateral congenital cystic adenomatoid malformation, stocker type III with associated findings and review of literature. Indian J. Pathol. Microbiol., 2010, 53 (2), 331-333.
13. Biegański T., Respondek-Liberska M., Skłodowska E., Nowak S., Czichos: Wrodzona gruczolakowatość torbielowata płuc: diagnostyka w okresie prenatalnym i noworodkowy. Ped. Pol., 1998, LXXIII (10), 1023-1030.
14. R oloff D.W., Baillie E.E., Weaver D.K.: Macrobullous medullary polycystic kidney and cystic lung disease. Report of a rare association in a child. Am. J. Dis. Child., 1971, 121 (4), 318-324.
15. Jamet F., Deschamps F., Giacalone P.L., Sarda P., Boulot P.: Congenital adenomatoid cystic malformation of the lung and renal polycystosis. A fetal case report and review of the literature. J. Gynecol. Obstet. Biol. Reprod., (Paris). 1997, 26 (2), 193-196.
16. A tamanov IuA.: Combined congenital cysts of the lungs, kidneys and thyroid. Pediatriia. 1985, 1, 53-54.
17. Graham J.M. Jr, Boyle W., Troxell J., Cullity G.J., Sprague P.L., Beckwith J.B.: Cystic hamartomata of lung and kidney: a spectrum of developmental abnormalities. Am. J. Med. Genet., 1987, 27 (1), 45-59.
18. W einberg A.G., Zumwalt R.E.: Bilateral nephromegaly and multiple pulmonary cysts. Am. J. Clin. Pathol., 1977, 67 (3), 284-288.
19. Lee S.J., Lee J.H., Kim H.H., Kim S.Y., Hahn S.H., Hwang J.Y., Lee W.: A case of multicystic dysplastic kidney and cystic adenomatoidmalformation of the lung identified as incidental findings. Korean J. Pediatr., 2006, 49 (7), 796-99.
20. Birdsell D.C., Wentworth P., Reilly B.J., Donohue W.L.: Congenital cystic adenomatoid malformation of the lung: a report of 8 cases. Can. J. Surg., 1966, 9 (4), 350-356.
21. Vicidomini G., Santini M., Baldi A., Cesarano T., Di Marino M.P., Baldi F.: Cystic adenomatoid malformation of the lung in an adult. Minerva Chir., 1997, 52 (4), 469-473.
22. Fine C., Adzick N.S., Doubilet P.M.: Decreasing size of a congenital cystic adenomatoid malformation in utero. J. Ultrasound Med., 1988, 7, 405-408.
23. W alker J., Cudmore R.E.: Respiratory problems and cystic adenomatoid malformation of the lung. Arch. Dis. Child., 1990, 65 (7), 649-650.
24. Kasprzak E., Szaflik K., Gadzinowski J.: Ocena kliniczna skuteczności terapii metodą shuntu piersiowo-owodniowego w grupie 4 pacjentów z ustaloną diagnozą prenatalną CCAM typ I w ICZMP w latach 1991-2004. Gin. Pol., 2006, 2, 95-102.
25. Cloutier M.M., Schaeffer D.A., Hight D.: Congenital cystic adenomatoid malformation. Chest. 1993, 103 (3), 761-764.

Adres do korespondencji:
Małgorzata Lewandowska Klinika Chirurgii i Onkologii Dziecięcej UM w Łodzi ul. Sporna 36/50, 91-738 Łódź tel. 783-466-516 [email protected]